Richtlijn: Autismespectrumstoornissen (2015)
Verantwoording
Beoordeling methodologische kwaliteit van geïncludeerde artikelen
Interventie | Diagnostisch accuratesse onderzoek | Schade of bijwerkingen, etiologie, prognose* | |
A1 | Systematische review van tenminste twee onafhankelijk van elkaar uitgevoerde onderzoeken van A2 niveau * | ||
A2 | Gerandomiseerd dubbelblind vergelijkend klinisch onderzoek van goede kwaliteit van voldoende omvang | Onderzoek ten opzichte van een referentietest (een ‘gouden standaard’) met tevoren gedefinieerde afkapwaarden en onafhankelijke beoordeling van de resultaten van test en gouden standaard, betreffende een voldoende grote serie van opeenvolgende patiënten die allen de index- en referentietest hebben gehad |
Prospectief cohort onderzoek van voldoende omvang en follow-up, waarbij adequaat gecontroleerd is voor ‘confounding’ en selectieve follow-up voldoende is uitgesloten.
|
B | Vergelijkend onderzoek, maar niet met alle kenmerken als genoemd onder A2 (hieronder valt ook patiënt-controle onderzoek, cohort-onderzoek) | Onderzoek ten opzichte van een referentietest, maar niet met alle kenmerken die onder A2 zijn genoemd | Prospectief cohort onderzoek, maar niet met alle kenmerken als genoemd onder A2 of retrospectief cohort onderzoek of patiënt-controle onderzoek |
C | Niet vergelijkend onderzoek | ||
D | Mening van deskundigen |
Inclusiecriteria voor de literatuur over instrumenten voor screening van ASS
De artikelen voor de wetenschappelijke onderbouwing van de diagnostische accuratesse dienen aan zes criteria te voldoen, anders volgt exclusie van het artikel. Deze inclusiecriteria gaan over het design, de ppatiëntengroep, de indextest, de referentietest, de target-conditie en het land. Ze worden hieronder toegelicht.
1. Design
- Prospectieve cohort studies of cross-sectionele studies ('dwarsdoorsnede onderzoek') waar deelnemers een of meerdere indextesten krijgen en de referentietest (gouden standaard).
- Randomised controlled trials (RCT's) waar de deelnemers worden gerandomiseerd naar verschillende index-testen en alle deelnemers worden gecontroleerd door dezelfde gouden standaard.
In deze richtlijn betreft het studies naar de diagnostische accuratesse (sensitiviteit en specificiteit) van de screeningsinstrumenten voor de Autismesmpectrumstoornis (ASS).
2. Deelnemers/cliënten
Deelnemers tot 24 jaar in elke setting met of zonder een ASS (ter vergelijking).
3. Indextest
Fase 1 Van Wiechenonderzoek en SDQ > 1 index-testen conform afspraken over welke testen.
Fase 2:
- Sociaal Emotionele Vragenlijst (SEV) (5-12 jaar)
- Child Behavior Checklist (CBCL) (0 -23 jaar) inclusief de versies Youth Self Report (YSR, 11-18 jr.) en Teacher’s Report Form (TRF, 6-18 jaar)
- Nederlandse versie is de Gedrags Vragenlijst voor Kinderen (GVK)
- Vragenlijst voor Inventarisatie van Sociaal gedrag van Kinderen (VISK) (4-18)
Fase 3:
- Early Screening of Autistic Traits Questionnaire (ESAT, alleen de 14-tem versie) (0-4 jaar)
- Autisme- en Verwante Stoornissenschaal -Z-Revisie (AVZ-R) (2-70 jr.).
- Engelse versie is de Pervasive Development Disorder in mental retardation Scale Test (PDD-MRS)
- Social Communication Questionnaire (SCQ) (v.a. 4 jaar)
Matrix Instrumenten voor signalering en screening
Tabel: Gekozen instrumenten voor signalering en screening
0-4 jaar | 4-12 jaar | 12-23 jaar |
Van Wiechenonderzoek | SDQ | SDQ (toepasbaar tot 16 jaar |
CBCL(vanaf 1.5) |
CBCL, YSR en TRF (tot 18) SEV(4-18) VISK (4-18) |
CBCL, YSR en TRF |
ESAT(tot 36 mnd) SRS (2-12) AUTI-R(2-12) AVZ-R(vanaf 2) |
SRS (4-18) AUTI-R (2-12) AVZ-R (2-70) SCQ (3-16) |
SRS AVZ-R SCQ |
Diagnostische accuratesse
De term ‘diagnostische accuratesse’ is afkomstig uit de epidemiologie en wordt bij zowel screeningsinstrumenten als diagnostische instrumenten gebruikt. De diagnostische accuratesse geeft aan hoe goed een instrument de aan- of afwezigheid van een aandoening kan voorspellen. In onderzoek naar de diagnostische accuratesse van een instrument wordt de uitkomst van het instrument, afgezet tegen de uitkomst van een referentietest (een test/instrument waarvan al aangetoond is dat deze valide en bruikbaar is) die als gouden standaard aangeduid wordt.
Als cliënten toegelaten worden bij een diagnostisch onderzoek, mag er geen selectie optreden. Cliënten dienen bijvoorbeeld op basis van een aselecte steekproef toegelaten te worden. Zo heb je een goede mix van cliënten met ASS en patiënten die daarmee gemakkelijk verward worden (een mix die men in de praktijk ook tegenkomt). Zoals aangegeven, worden bij een diagnostisch accuratesse onderzoek twee instrumenten met elkaar vergeleken. Beide instrumenten dienen bij alle cliënten die meedoen aan het onderzoek afgenomen te worden, zo kan bekeken worden of beide testen dezelfde uitslag geven. Beide testen moeten onafhankelijk van elkaar (blind) worden beoordeeld. Dit betekent dat degene die de referentietest beoordeelt, geen kennis mag hebben van het resultaat van de indextest en andersom (Offringa, 2008).
De term accuratesse verwijst dus naar de mate van overeenkomst tussen de indextest en de referentietest.
In onderstaande tabel staat van elk instrument aangegeven of het behandeld is in de richtlijnen van de NVvP of van de SIGN en vanaf welk jaartal voor deze richtlijn gezocht is naar literatuur.
Literatuursearch in relatie tot de richtlijn van de NVvP of de SIGN
Instrument | In richtlijn van NVvP/SIGN | Literatuursearch uitgevoerd vanaf (jaartal) | Leeftijd waarvoor instrument geschikt is |
FASE 1 | |||
Van Wiechen- onderzoek | - | Geen limitering | 0-4,5 jaar |
SDQ | - | 2000 | 5-16 jaar |
FASE 2 | |||
CBCL (en YSR en TRF) | NVvP | 2005 | 0-23 jaar |
SEV | - |
2000 |
4-12 jaar |
VISK* | NVvP | 2005 | vanaf 4 jaar |
FASE 3 | |||
ESAT | - |
2000 |
0-4 jaar |
SRS | NVvP | 2005 | 0-23 jaar |
STAT | SIGN | 2005 | 2-3 jaar |
Auti-R | NVvP |
2005 |
0-12 jaar |
SCQ | NVvP | 2005 | 0-23 jaar |
AVZ-R | NVvP | 2005 En een search in Nederlandse literatuur vanaf 2000 |
4-23 jaar |
CESDD | - | 2009, want toen ontwikkeld | 2-29 maanden |
*Bij pubicatgie van deze richtlijn wordt aan de verfijning van de normen van de VISK gewerkt
Zoekstrategie in de literatuur
Voor de zoekstrategie in de internationale literatuur zijn de volgende instrumenten van fase 2 en 3 meegenomen: CBCL, SEV, M-CHAT, AUTI-R,ESAT, CEDSS, AUTI-R, AVZ-R, SCQ en SRS. Later in het proces is, op aanwijzingen van de werkgroep, gezocht naar informatie over de CESDD. Van deze instrumenten is in de internationale wetenschappelijke literatuur gezocht naar bewijs voor de diagnostische accuratesse bij kinderen in de leeftijdsgroepen 0-4 jaar, 5-12 en 13-23 jaar. Er is gezocht in de databases PsycInfo, PubMed en Embase in de talen Engels, Frans, Duits en Nederlands. Voor het Van Wiechen onderzoek is een aparte zoekstrategie uitgevoerd omdat het een breed/generalistisch instrument is. Alle kinderen die het consultatiebureau bezoeken (97% van de Nederlandse kinderen) krijgen het Van Wiechen Onderzoek.
Hierbij is aangesloten bij het literatuuronderzoek van de bestaande richtlijnen van de Nederlandse Vereniging voor Psychiatrie (NVvP, 2009) en van de Scottish International Guidelines Network (SIGN, 2007). In de NVvP-richtlijn en de SIGN-richtlijn worden de volgende negen instrumenten behandeld die ook in de huidige richtlijn worden meegenomen: de CBCL, SRS, Auti-R, SCQ, AVZ-R, M-Chat, Er zijn daarom verschillende zoekstrategieën uitgevoerd:
- De NVvP en de SIGN hebben literatuursearches uitgevoerd tot 2005. We hebben hier gebruik van gemaakt en een aanvullende internationale literatuursearch gedaan naar artikelen over de CBCL, SRS, STAT, Auti-R, SCQ, AVZ-R, M-Chat, vanaf het jaar 2005.
- Voor de instrumenten die niet in de richtlijnen van de NVvP en de SIGN behandeld zijn, is een literatuursearch uitgevoerd vanaf 2000. Voor dit jaar is gekozen vanwege de toenemende aandacht voor instrumenten die we vanaf 2000 waarnemen. Dit betreffen de screeningsinstrumenten SEV, ESAT, de AQ en de EQ.
- De AUTI-R, AVZ-R, SEV en ESAT en CESDD zijn Nederlandse of Nederlandstalige instrumenten; voor deze vier instrumenten is aanvullend een literatuursearch uitgevoerd vanaf het jaar 2000 (reden, zie hierboven) in Nederlandse literatuurdatabases.
- Een aparte zoekstrategie is uitgevoerd naar het Van Wiechenonderzoek in de internationale en nationale wetenschappelijke en grijze literatuur zonder limiteringen in jaartal of de relatie met ASS.
Resultaat zoekstrategie
Voor alle instrumenten in tabel 1 en 2 zijn in totaal 723 artikelen gevonden (259 uit PsycInfo, 322 uit PubMed en 142 uit Embase). Nadat alle dubbele artikelen uit de verschillende databases gehaald waren, bleven er uit de zoekstrategie in de internationale databases 526 artikelen over.
De Nederlandse literatuursearch leverde 27 artikelen op, wat een totaal oplevert van 553 artikelen. Voor de Nederlandse instrumenten is er ook gezocht in grijze Nederlandse literatuur. Er is gezocht in Narcis (8 artikelen), via het GGZ weekjournaal (2 artikelen), de Nederlandse Centrale Catalogus (NCC, 9 artikelen), de database van het Nederlands Jeugd Instituut (NJI, 4 artikelen), op de website Autisme Centraal (4 artikelen),de website van het Leo Kannerhuis (1 lijst gericht op vroege onderkenning), op de website van de gezondheidsraad (1 artikel), de website Autisme Informatie (AutINFO, 1 artikel) en op Autism Research Amsterdam (ARA, geen relevante titels gevonden).
De zoekstrategie is aangevuld met artikelen die door de werkgroep werden aangedragen en met referenties uit de literatuurlijst van artikelen die geschikt waren voor het beantwoorden van de uitgangsvragen (dit wordt ook wel ‘reference checking’ genoemd). Vervolgens werden deze artikelen op relevantie beoordeeld.
Selectie
Een eerste selectie van de 553 artikelen vond plaats, op basis van titel en abstract van de artikelen. Er is gekeken naar de volgende criteria: Design van de studie, Participanten/patiënten, Indextest, Referentietest/gouden standaard en Target conditie (zie Bijlage 3 voor een beschrijving en toelichting van al deze criteria). Na beoordeling van de artikelen bleven er 89 internationale artikelen over en 6 Nederlandse artikelen (in totaal 95). 458 artikelen werden geëxcludeerd. De voornaamste reden voor het excluderen van artikelen was het design van de studie (bij 367 artikelen), dat wil zeggen dat het onderzoeksdesign niet geschikt was voor het bepalen van de diagnostische accuratesse van een instrument.
De 95 artikelen die overbleven uit de eerste selectie zijn voorgelegd aan leden van de werkgroep voor een 2e selectie, ook op basis van titel en abstract. Zij hebben van deze 95 artikelen uiteindelijk 64 artikelen geïncludeerd op basis van dezelfde inclusiecriteria. Deze 64 artikelen zijn full-text opgevraagd, zodat beoordeeld kon worden of het artikel daadwerkelijk geschikt was om mee te nemen als evidence voor dit thema. Bij geschiktheid van een artikel werd de methodologische kwaliteit beoordeeld met behulp van EBRO kwaliteitsbeoordelingsformulieren (Evidence Based RichtlijnOntwikkeling). Hierin is de wetenschappelijke kwaliteit van de artikelen samengevat. Deze samenvatting is opgenomen in de evidence tabellen, waarin per artikel de relevante gegevens zijn genoteerd.
Omdat er met de literatuursearch geen artikelen gevonden werden over het Van Wiechen Onderzoek is verder gezocht in grijze literatuur. Daarbij werden 7 artikelen gevonden. Zes artikelen zijn geëxcludeerd vanwege het tekortschietende onderzoeksdesign. Eén artikel is full-text opgevraagd (Boere-Boonekamp e.a., 2009), maar viel na bestudering ook af vanwege het design.
Totaal aantal beoordeelde artikelen
In totaal zijn er voor alle instrumenten die besproken worden in deze richtlijn 64 artikelen beoordeeld met behulp van de EBRO kwaliteitsbeoordelingsformulieren. De referenties hiervan zijn in de literatuurlijst te vinden. De verdeling van deze 64 geselecteerde artikelen was als volgt:
- Fase 1: 0 voor het Van Wiechen Onderzoek.
- Fase 2: 6 voor de CBCL, 0 voor de SEV, 0 voor de VISK
- Fase 3: 5 voor de ESAT, 4 voor de SRS, 9 voor de M-CHAT, 0 voor de STAT, 0 voor de Auti-R, 1 voor de AVZ-R, 7 voor de AQ, 1 voor de EQ, 6 voor de SCQ.
Voor de CESDD zijn in een later stadium 4 artikelen gevonden, waarvan er 2 zijn gebruikt voor de wetenschappelijke onderbouwing.
- Zoals hierboven aangegeven, zijn voor de SEV, de STAT en de AUTI-R geen artikelen gevonden die voldeden aan de inclusiecriteria.
- Sommige artikelen gingen niet specifiek over de diagnostische accuratesse van een specifiek screeningsinstrument maar hadden een ander perspectief. Vier artikelen gingen over een mix van screeningsinstrumenten voor fase 2. Ook deze artikelen zijn te vinden in de tabel: Indeling van methodologische kwaliteit van individuele studies
Vervolgens zijn drie instrumenten afgevallen. De artikelen over de M-CHAT, de AQ en de EQ zijn niet meer full-tekst bekeken. De reden hiervoor is dat er voor de Nederlandse situatie op dat moment weinig relevante literatuur beschikbaar is. De M-CHAT kent een interne Vlaamse vertaling, maar wordt in Nederland erg weinig gebruikt. Aan de Engelse versie wordt nog veel gesleuteld. De AQ is een vragenlijst voor volwassenen en is in Nederland slechts in één onderzoek gebruikt (Hoekstra e.a., 2008). Er wordt momenteel aan een versie voor adolescenten gewerkt. Om die reden heeft de werkgroep besloten dit instrument nu niet mee te nemen in deze richtlijn.
Verdere verantwoording
- Overzicht Artikelen die na selectie full-text zijn opgevraagd
- Tabel Kenmerken van ASS specifieke instrumenten
-
Tabel Evidence table for studies on diagnostic accuracy for Autism Spectrum Disorders
De Autisme- en Verwante stoornissenschaal-Z-Revisie (AVZ-R) - Knelpuntenanalyse